胆囊十二指肠瘘继发胆囊假性动脉瘤致失血性休克: 病例报告

摘要

背景

胆囊十二指肠瘘(cholecystoduodenal fistula, CDF)继发胆囊假性动脉瘤致失血性休克病例罕见, 而往往临床结果严重, 致死率高.

病例概述

一例中年男性患者发生不可控制的上消化道大出血, 后续通过相关诊疗手段诊断为CDF继发胆囊假性动脉瘤破裂导致失血性休克, 经积极治疗后抢救成功.

结论

CDF多继发于胆囊结石, 早期诊断困难, 联合应用B超、计算机体层摄影、磁共振胰胆管造影及胃镜、经内镜逆行胰胆管造影可提高早期诊断率, 合并胆囊假性动脉瘤致出血时可行数字减影血管造影定位并栓塞止血. 手术治疗原则是切除胆囊、取净结石、切断瘘管并修补瘘口.

关键词: 胆囊十二指肠瘘; 胆囊假性动脉瘤; 失血性休克; 诊断; 治疗; 病例报告

核心提要: 临床上, 对于胆道结石并反复腹痛、伴不明原因上消化道出血的患者, 尤其是出血量大、出血速度快者, 需要考虑到胆囊内瘘、动脉瘤畸形等罕见情况, 及时作出正确诊断. 通过分析该病例的诊治过程, 我们认为: 该患者十二指肠球部瘘口较大, 胃镜可直接进入胆囊内进行探查, 通过金属夹夹闭瘘口行初步止血, 避免失血性休克进展. 再通过数字减影血管造影栓塞行确切止血, 纠正休克后再通过腹腔镜手术, 充分游离出胆囊、瘘管及十二指肠球部, 将胆囊、瘘管完整切除并修补十二指肠球部瘘口, 疗效确切、彻底治愈.

Hemorrhagic shock secondary to cholecystoduodenal fistula with gallbladder pseudoaneurysm: A case report

You-Hong Cao, Dong Xu, Ting-Sheng Ling, Yi-Ming Xing, Song Ding, Lei Gu

You-Hong Cao, Ting-Sheng Ling, Yi-Ming Xing, Song Ding, Lei Gu, Department of Gastroenterology, Gaogu Branch, Affiliated Drum Tower Hospital, School of Medicine, Nanjing University, Nanjing 211300, Jiangsu Province, China

Dong Xu, Department of General Surgery, Gaogu Branch, Affiliated Drum Tower Hospital, School of Medicine, Nanjing University, Nanjing 211300, Jiangsu Province, China

Ting-Sheng Ling, Department of Gastroenterology, Affiliated Drum Tower Hospital, School of Medicine, Nanjing University, Nanjing 210008, Jiangsu Province, China

Corresponding author: Dong Xu, Attending Physician, Department of General Surgery, Gaogu Branch, Affiliated Drum Tower Hospital, School of Medicine, Nanjing University, 9 Yuzhong Road, Gaochun District, Nanjing 211300, Jiangsu Province, China. werwet123@163.com

Received: March 14, 2019
Revised: April 6, 2019
Accepted: May 15, 2019
Published online: May 28, 2019

Abstract

BACKGROUND

Hemorrhagic shock secondary to cholecystoduodenal fistula (CDF) with gallbladder pseudoaneurysm is very rare.

CASE SUMMARY

A middle-aged man presented with uncontrolled hemorrhage of the upper gastrointestinal tract. A subsequent diagnosis of rupture of gallbladder pseudoaneurysm secondary to cholecystoduodenal fistula was made. After active treatment, the patient was rescued successfully.

CONCLUSION

Most of CDF cases are caused by cholelithiasis and difficult to diagnose early. The joint application of B-mode ultrasonography, computed tomography, magnetic resonance cholangiopancreatography, gastroscopy, and endoscopic retrograde cholangio-pancreatography could improve early diagnosis rate, and digital subtraction angiography can be used in the treatment of CDF with active bleeding. The therapeutic principle of CDF is cholecystectomy, removing calculus, and cutting off and repairing fistula.

Key Words: Cholecystoduodenal fistula; Gallbladder pseudoaneurysm; Hemorrhagic shock; Diagnosis; Treatment; Case report

0 引言

胆囊结石是常见的胆道疾病, 而胆囊内瘘是其少见的并发症, 主要包括: 胆囊胃瘘、胆囊结肠瘘、胆囊胆管瘘及最常见的胆囊十二指肠瘘(cholecystoduodenal fistula, CDF). 由于CDF无特异性症状, 导致早期诊断困难、误治率高[1]. 而CDF继发胆囊假性动脉瘤致失血性休克实属罕见, 我科收治1例该类患者, 现汇报如下.

1 病例报告

1.1 患者

男, 56岁, 因"上腹痛、尿黄伴背胀4 d"于2018-10-12入南京大学医学部附属鼓楼医院高淳分院消化科. 既往糖尿病史10年, 饮食控制(8-10 mmol/L); 类似腹痛病史多年, 均保守治疗好转, 未行进一步诊治.

1.2 查体

体温37 ℃, 脉搏64次/分, 呼吸18次/分, 血压 110/70 mmHg(1 mmHg = 0.133 kPa). 神志清, 精神可, 全身皮肤黏膜及巩膜轻度黄染. 腹部平坦, 无胃肠型及蠕动波, 未见腹壁静脉曲张, 腹式呼吸无受限. 全腹软, 上腹部压痛, 无反跳痛及肌紧张. 全腹未及包块, 肝脾肋下未触及, 胆囊底触及, Murphy征阳性. 移动性浊音阴性, 听诊肠鸣音3-4次/分. 未闻及气过水声及振水音.

1.3 辅助检查

2018-10-12, B超: 胆囊炎, 胆囊结石(图1A). 计算机体层摄影(computed tomography, CT): 胆囊肿大伴周围渗出, 胆总管内高密度影(图1B). 血检: 白细胞9.6×10⁹/L、中性粒细胞83%、红细胞4.7×10¹²/L、血红蛋白146 g/L. 总胆红素89.3 μmol/L、直接胆红素76.0 μmol/L、白蛋白39.3 g/L、谷丙转氨酶226 U/L、谷草转氨酶95 U/L、γ-谷氨酰转移酶337 U/L、碱性磷酸酶211 U/L、胆汁酸229.9 μmol/L、C-反应蛋白65.25 mg/L, 血淀粉酶56 U/L.

图1 本例患者影像检查及治疗过程. A: B超; B: 计算机体层摄影; C: 磁共振胰胆管造影, 十二指肠球部腔内异常信号(箭头所示); D: 胃镜, 十二指肠球部结石嵌顿; E: 十二指肠球部瘘口, 直径约4 cm(箭头所示); F: 金属夹子夹闭瘘口止血; G: 数字减影血管造影(digital subtraction angiography, DSA), 胆囊假性动脉瘤(箭头所示); H: DSA栓塞止血.

2 入院诊断

(1)急性胆管炎, (2)梗阻性黄疸(轻度), (3)胆囊结石伴急性胆囊炎, (4)Ⅱ型糖尿病.

3 治疗

患者入院后给予常规抗炎、解痉等对症保守治疗后腹痛缓解, 于2018-10-14出现头晕、眼黄、尿黄加重及上腹部、右腰部胀痛, 呕血两次(共约200 mL), 色鲜红, 伴黑便1次, 约300 g. 查体: 巩膜中度黄染, 上腹部压痛, 无反跳痛, Murphy征阳性. 移动性浊音阴性, 听诊肠鸣音3-4次/分. 血检(2018-10-14): 白细胞11.9×10⁹/L、中性粒细胞83.4%、红细胞2.90×10¹²/L、血红蛋白95 g/L. 给予补液、止血对症治疗后, 患者腹痛及呕血缓解. 磁共振胰胆管造影(magnetic resonance cholangiopancreatography, MRCP)(2018-10-15): 胆囊炎、胆囊结石(近胆囊管), 十二指肠球部腔内异常信号; 肝门部及腹膜后小淋巴结, 胆总管轻度扩张(图1C). 胃镜(2018-10-16): 十二指肠球部结石嵌顿、浅表性胃炎(图1D), 镜下取石后见十二指肠球部有一直径约4.0 cm瘘口(图1E), 考虑胆肠内瘘. 遂进一步行经内镜逆行胰胆管造影(endoscopic retrograde cholangio-pancreatography, ERCP)+内镜下乳头括约肌切开术+取石+内镜下鼻胆管引流术: 胆总管造影见其直径约0.8 cm, 在其末端可及一大小约0.3 cm×0.4 cm结石, 予以取出. 患者于2018-10-24夜间诉头晕、乏力及上腹部不适, 呕血150 mL伴解黑便3次, 约800 g. 查体: 心率130次/分, 血压69/31 mmHg; 意识模糊. 巩膜无黄染, 腹软, 全腹部无压痛, 肠鸣音1次/分. 血检(2018-10-24): 白细胞4.1×10⁹/L, 中性粒细胞71.9%、红细胞1.21×10¹²/L、血红蛋白43 g/L. 给予液体复苏、输血扩容、对症止血治疗的同时, 行急诊胃镜: 十二指肠球部瘘口处见大量血凝块, 圈套器清除后见瘘口处活动性出血, 以三枚"和谐"夹行临时性瘘口封闭止血(图1F), 同时行腹腔干、肝总动脉、胆囊动脉数字减影血管造影(digital subtraction angiography, DSA)介入治疗, 见胆囊假性动脉瘤伴造影剂外溢(图1G), 向胆囊动脉内注入明胶海绵栓塞止血后, 出血停止(图1H). 纠正休克后于2018-10-25行腹腔镜探查: 见胆囊、十二指肠球部被大网膜包裹, 游离后可及胆囊壁厚、充血水肿明显, 胆囊壶腹部与十二指肠球部瘘管形成(直径约3.5 cm), 十二指肠球部、胃窦部未及溃疡穿孔. 遂行: 腹腔镜胆囊、瘘管切除及十二指肠球部瘘口修补术. 术后病理: 慢性胆囊炎急性发作伴局灶出血, 胆囊结石.

4 最后诊断

(1)CDF继发胆囊假性动脉瘤破裂伴出血; (2)失血性休克; (3)胆总管结石伴胆管炎; (4)梗阻性黄疸; (5)胆囊结石伴胆囊炎.

5 结果和随访

患者术后第7 d出院, 随访至今无明显不适.

6 讨论

胆囊结石嵌顿或压迫胆囊壁、反复炎症刺激, 造成胆囊壁供血不足甚至坏疽, 可继发CDF, 该类患者主要表现为畏寒发热、反复胆道感染、黄疸、腹泻等非特异性症状, 早期确诊率低[2].

各类影像辅助检查在CDF诊断方面优势不一[3]: B超: 胆囊内实变强回声, 后方无声影; 胆道积气, 伴或不伴胆囊萎缩. X线: 造影剂由消化道逆行进入胆囊, 胆囊积气. CT: (1)直接征象: 可见胆囊与十二指肠之间形成不规则、壁厚、中度强化的内含液体、气体或气液平的通道. (2)间接征象: 胆道积气; 胆总管或胆囊颈部结石嵌顿; 伴或不伴胆囊萎缩; 胆囊与十二指肠界限不清, 炎症黏连或伴憩室形成. MRCP: 即可明确胆囊-十二指肠之间有无积液、异常通道, 又可明确有无胆总管结石或梗阻, 与CT互为补充. ERCP: 可及造影剂自胆囊流入十二指肠, 即可确诊. 胃镜: 可直观探查十二指肠有无黏膜溃疡、瘘口或结石嵌顿. 本例患者经CT发现胆囊与十二指肠界限不清, 炎症粘连; MRCP发现十二指肠球部腔内异常信号, 胃镜进一步确诊.

CDF合并胆囊假性动脉瘤破裂出血继发失血性休克实属罕见. 胆囊假性动脉瘤多见于医源性损伤, 也会由胆囊炎症本身引起. 有研究发现[4], 胆囊炎症破坏其周围的动脉内膜, 或诱发胆囊滋养动静脉内血栓形成致使血管壁薄弱, 可继发胆囊假性动脉瘤形成. 也有研究发现[5], 糖尿病患者全身动脉粥样硬化改变伴动脉中层退化、微血管基底膜增厚变性, 更易引起血管壁破裂. 本例患者治疗过程中出现胆道出血Quinke三联症, 即上腹部疼痛, 梗阻性黄疸, 胃肠道出血, 且合并多年的Ⅱ型糖尿病病史, 与文献报道相符.

胆囊假性动脉瘤的治疗主要包括: DSA动脉栓塞和外科手术切除. 前者包括明胶海棉、弹簧圈等栓塞, 或人工血管支架、覆膜支架隔绝术等, 但由于介入超选困难, 多直接采用胶海绵栓塞治疗[6]. 若血凝块导致胆总管梗阻、梗阻性黄疸时, 则需进一步行外科手术治疗. CDF一经确诊, 建议早期手术治疗, 否则局部反复炎症可能诱发胆囊癌变, 手术原则包括: 切除胆囊、取净结石、切断瘘管并修补瘘口[7]. 本例患者CDF继发胆囊假性动脉瘤致失血性休克, 联合应用CT及MRCP初诊、胃镜确诊并夹闭止血、DSA栓塞确切止血及腹腔镜手术治愈的杂交治疗模式, 疗效尚可.

临床上, 对于胆道结石并反复腹痛、伴不明原因上消化道出血的患者, 尤其是出血量大、出血速度快者, 需要考虑到胆囊内瘘、动脉瘤畸形等罕见情况, 及时作出正确诊断. 通过分析该病例的诊治过程, 我们认为: 该患者十二指肠球部瘘口较大, 胃镜可直接进入胆囊内进行探查, 通过金属夹夹闭瘘口行初步止血, 避免失血性休克进展, 部分患者可达到完全止血之目的. 再通过DSA栓塞行确切止血, 纠正休克后再通过腹腔镜手术, 充分游离出胆囊、瘘管及十二指肠球部, 将胆囊、瘘管完整切除并修补十二指肠球部瘘口, 疗效确切、彻底治愈. 本病例得出了CDF继发胆囊假性动脉瘤破裂伴出血需尽早诊断, 综合治疗多种手段是该疾病得以抢救成功的基础.

备注

学科分类: 胃肠病学和肝病学

手稿来源地: 江苏省

同行评议报告分类

A级 (优秀): 0

B级 (非常好): B, B, B

C级 (良好): C, C

D级 (一般): 0

E级 (差): 0

编辑:崔丽君 电编:刘继红

参考文献

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