临床经验 Open Access
Copyright ©The Author(s) 2014. Published by Baishideng Publishing Group Inc. All rights reserved.
世界华人消化杂志. 2014-08-18; 22(23): 3464-3469
在线出版日期: 2014-08-18. doi: 10.11569/wcjd.v22.i23.3464
中国食管血管瘤临床特点及治疗48例
刘文文, 肖飞, 于莲珍, 林琳, 施瑞华, 杨树平
刘文文, 肖飞, 于莲珍, 林琳, 施瑞华, 杨树平, 南京医科大学第一附属医院消化内科 江苏省南京市 210029
刘文文, 在读硕士, 主要从事消化系统疾病的研究.
作者贡献分布: 本篇文章由杨树平与刘文文设计; 材料收集、论文写作及数据分析主要由刘文文完成; 肖飞参与材料的收集; 论文的修改与矫正主要由杨树平完成; 于莲珍、林琳及施瑞华参与研究.
通讯作者: 杨树平, 主任医师, 210029, 江苏省南京市广州路300号, 南京医科大学第一附属医院消化内科. shupingy@163.com
电话: 025-83718836-6255
收稿日期: 2014-05-26
修回日期: 2014-06-10
接受日期: 2014-06-22
在线出版日期: 2014-08-18

目的: 食管血管瘤是一罕见的食管良性肿瘤. 现对我国自上世纪80年代至目前为止的食管血管瘤个案报道47例及南京医科大学第一附属医院尚未报道的1例做一回顾性分析.

方法: 2014-01检索中国知网数据库(1978-2013), 万方数据库(1982-2013), 检索题名或摘要"食管、血管瘤", 共检索出全国各地个案报道47例加上本院1例一共48例并对文献中人口学特征、临床症状、辅助检查、病理学诊断、治疗及预后进行分析. 所得数据采用Excel软件进行汇总计算.

结果: 人口学特征: 全国各地皆有分布, 48例中男女比例约为3:2, 平均发病年龄为48.58岁±15.11岁. 临床表现: 常见的症状有进食异物感、吞咽困难、胸部及上腹部不适、消化系出血, 另外也可表现为呼吸困难、食欲不振、乏力等. 体格检查: 除部分患者查体见不同程度贫血貌外, 余查体未见明显异常. 辅助检查: 主要有内镜、食管钡餐、计算机断层扫描(computed tomography)、超声胃镜、磁共振成像(magnetic resonance imaging)等. 病理学检查: 海绵状血管瘤(21/48)、血管瘤(未分型, 12/48)、毛细血管瘤(6/48)、静脉瘤(6/48)、混合型血管瘤(3/48). 治疗方法: 有31例采用外科手术治疗, 5例采用内镜治疗, 5例未治疗, 3例具体治疗方法不详, 1例采用腔内导管电凝治疗, 1例采用立体定向放射治疗. 预后: 31例外科手术及5例内镜治疗患者, 术后恢复可, 其中有8例随访1-5年不等, 未见复发; 2例死亡; 余预后不详.

结论: 目前对于食管血管瘤的诊断主要依赖病理, 而治疗主要依赖于外科手术, 但是随着内镜技术的发展, 内镜下治疗可能会成为一种新的治疗手段.

关键词: 食管血管瘤; 临床表现; 治疗

核心提示: 食管血管瘤是一少见病, 本文通过对病例个案报道的综合分析, 随着目前内镜技术的日渐成熟, 内镜下黏膜切除术将成为食管血管瘤一种新的治疗手段, 对于临床工作有一定的指导作用.


引文著录: 刘文文, 肖飞, 于莲珍, 林琳, 施瑞华, 杨树平. 中国食管血管瘤临床特点及治疗48例. 世界华人消化杂志 2014; 22(23): 3464-3469
Clinical characteristics and treatment of esophageal hemangioma: Analysis of 48 cases
Wen-Wen Liu, Fei Xiao, Lian-Zhen Yu, Lin Lin, Rui-Hua Shi, Shu-Ping Yang
Wen-Wen Liu, Fei Xiao, Lian-Zhen Yu, Lin Lin, Rui-Hua Shi, Shu-Ping Yang, DepartmentofGastroenterology, the First Affiliated Hospital of Nanjing Medical University, Nanjing 210029, Jiangsu Province, China
Correspondence to: Shu-Ping Yang, Chief Physician, Department of Gastroenterology, the First Affiliated Hospital of Nanjing Medical University, 300 Guangzhou Road, Nanjing 210029, Jiangsu Province, China. shupingy@163.com
Received: May 26, 2014
Revised: June 10, 2014
Accepted: June 22, 2014
Published online: August 18, 2014

AIM: To analyze the clinical characteristics and treatment of esophageal hemangioma.

METHODS: We searched the China National Knowledge Infrastructure (CNKI) database (1978-2013) and Wanfang database (1982-2013) for the reported cases of esophageal hemangioma. A total of 48 cases were included in this study, including 47 reported cases identified in the literature and 1 case found at our hospital that has not yet been reported. The demographic characteristics, clinical symptoms, auxiliary examinations, pathological diagnosis, treatment and prognosis of these cases were analyzed.

RESULTS: These cases were distributed throughout the China. The male-to-female ratio was about 3:2, and the average age of the patients was about 48.58 years. Common symptoms included dysphagia, chest and epigastric discomfort, gastrointestinal bleeding, dyspnea, anepithymia, and fatigue. There were no obvious positive signs in laboratory tests except that it was characterized by different degrees of anemia. Auxiliary examinations mainly included endoscopy, esophageal X-ray barium meal, CT, MRI, and ultrasonic endoscopy. Pathological examination revealed cavernous hemangiomas (21/48), nontypeable hemangiomas (12/48), capillary tumors (6/48), phlebangiomas (6/48) and mixed hemangiomas (3/48). In addition to basic support therapy, other treatments included surgery (31/48), endoscopic treatment (5/48), untreated and regular follow-up (5/48), unknown treatment (3/48), lumen catheter electrical coagulation treatment (1/48), and stereotactic radiotherapy (1/48). Postoperative recovery was good among 31 cases treated by surgery and 5 by endoscopic treatment. Of 8 cases followed for 1-5 years, no recurrence occurred, and 2 cases died. The prognosis of the patients received no treatment or unknown treatment was unknown.

CONCLUSION: The diagnosis of esophageal hemangioma mainly depends on pathological diagnosis. The treatment of esophageal hemangioma mainly depends on surgery; however, endoscopic treatment may become a new choice of treatment.

Key Words: Esophageal hemangioma; Clinical manifestations; Treatment


0 引言

临床上血管瘤常发生在皮肤和黏膜表面, 发生于消化系的血管瘤则很少见, 发生比例依次是小肠、大肠、胃, 其中发生于食管的比例极低, 是胃肠道血管瘤中发病率最低的一种肿瘤, 约占食管良性肿瘤的2%-4%[1,2]. 食管血管瘤是来源于间叶组织的肿瘤, 发病机制尚不明确. 据报道该疾病发病比例男性多于女性, 约为2:1, 从新生儿至75岁均可发病, 其中40-70岁多见; 病变部位以食管上段最多, 其次为食管下段和食管中段, 肿瘤大小不, 局部黏膜一, 从几毫米至几厘米, 绝大多数表现为向腔内呈蕈状隆起或分叶状, 表面光滑, 部分见表面糜烂甚至溃疡[2]. 血管瘤由大量新生血管构成, 可单发或多发, 按组织结构分型可分为毛细血管瘤、海绵状血管瘤、混合型血管瘤、静脉血管瘤、淋巴管血管瘤、肉芽肿型血管瘤、血管球瘤等[3]. 食管血管瘤早期多数情况下无明显临床症状, 但当瘤体长到一定程度时, 部分可出现呕血、吞咽困难或进食梗阻、黑便等症状, 少数出现胸痛、上腹部不适感、体质量减轻, 甚至窒息等症状[4]. 同时由于本病发病机制尚不明确, 治疗上除采用对症支持治疗外, 主要采用外科手术治疗, 但随着内镜技术的发展, 内镜治疗可能成为其新的治疗方法. 在本篇文章中, 我们复习在数据库中的47例病例加上1例南京医科大学第一附属医院治疗的病例共计48例就患者的一般人口特征、临床症状、相关辅助检查(影像学及内镜检查)、病理学诊断、治疗方案及预后进行探讨.

1 材料和方法
1.1 材料

2014-01检索中国知网数据库(1978-2013年), 万方数据库(1982-2013年), 检索题名或者摘要"食管、血管瘤". 通过参考文献追溯早期资料, 并检索相关文献. 根据以下排除标准剔除重复及不符合要求的文献: (1)患者本身性别、年龄等个人信息完善者; (2)患者病变部位、大小、临床表现、相关辅助检查、病理类型、有无经过治疗及治疗方法、预后等较为详细描述者; (3)报道作者信息较完整者.

1.2 方法

从数据库中检索出符合要求的案例报道, 并对患者的相关信息, 包括: 性别、年龄、地区等流行病学, 病变部位、病变大小、临床表现, 相关辅助检查、病理类型、治疗及预后等进行归纳总结. 共检索出全国各地个案报道47例加上南京医科大学第一附属医院1例共48例, 对一般人口学特征采用Excel软件进行汇总计算[年龄分布符合正态分布特点, 故采用算数均数(mean)反映资料分布的集中位置, 标准差(standard deviation, SD)(也称均方差, 是各数据偏离平均数的距离的平均数, 他是离均差平方和平均后的平方根)反映其离散程度].

统计学处理 将文章中所涉及资料(患者年龄)利用Excel软件中统计学AVERAGE及STDEVP分别计算出mean及SD.

2 结果
2.1 一般人口学特征

全国各地皆有分布, 分别为山东(7/48)、广东(5/48)、辽宁(4/48)、河南(4/48)、北京(3/48)、河北(3/48)、甘肃(3/48)、重庆(3/48)、江苏(3/48)、湖北(2/48)、云南(2/48)、新疆(2/48)、福建(1/48)、吉林(1/48)、浙江(1/48)、内蒙古(1/48)、宁夏(1/48)、上海(1/48)、陕西(1/48). 48例中男性患者共有28例, 女性患者共有20例, 男女比例约为3:2, 平均发病年龄为48.58岁±15.11岁(范围: 2 d-78岁)(表1).

表1 性别及年龄分布 (n).
性别年龄(岁)
0-2021-4041-6061-80
0 7 13 7
1 5 11 4
2.2 临床表现及体格检查

并非所有的文献中都提供了症状和体格检查的详细信息. 最常见的症状有进食异物感、哽噎感、进行性吞咽困难(28/48), 胸部疼痛、不适感(14/48), 消化系出血, 包括呕血、黑便、便血及粪便隐血阳性等(13/48), 上腹部疼痛、不适(10/48), 另外还可以表现为呼吸困难、食欲不振、背部灼热、咳嗽、呛咳、呃逆、乏力等, 对应分布如图1. 除以消化系出血症状为主要临床表现的病例查体见不同程度贫血貌外, 余查体未见明显异常.

图1
图1 临床表现特点分布. 1: 进食异物感、哽噎感、进行性吞咽困难; 2: 胸部疼痛、不适感; 3: 消化系出血, 包括呕血、黑便、便血及粪便隐血阳性等; 4: 上腹部疼痛、不适.

食管血管瘤是食管良性肿瘤, 其临床表现主要可以归纳为以下4种[5]: (1)患者初始往往无症状, 常规体检相关辅助检查, 如内镜等可有阳性发现; (2)随着病变体积的增大, 向管腔内生长可造成阻塞、梗阻症状, 如食管异物感、哽噎感、进行性吞咽困难或者胸骨后不适等; (3)病变体积增大到一定程度时可向管壁外生长, 压迫临近组织, 诱发胸闷、胸痛、咳嗽、呼吸困难等; 病变部位位于食管下段时可引起腹部不适的症状; (4)病变形成溃疡或者外在作用导致血管瘤破裂时可引起疼痛或者出血. 从本文所涉及的相关案例中, 我们可以看出以进食异物感、哽噎感、进行性吞咽困难, 胸部疼痛、不适感, 消化系出血及上腹部疼痛、不适为常见就诊症状, 另外也可表现为呼吸困难、食欲不振、背部灼热、咳嗽、呛咳、呃逆、乏力等.

2.3 相关辅助检查

在48例病例报道中, 作者只列出了他们认为比较重要的相关辅助检查, 故我们只能大概概括一下其大体规律及趋势(图2).

图2
图2 相关辅助检查对应分布. CT: 计算机断层扫描; MRI: 磁共振成像.

2.3.1 X线食管钡餐检查: 在48例病例报道中, 有30例选择了X线食管钡餐造影检查, 可表现为食管一侧壁边缘光滑锐利的充盈缺损, 向腔内凹陷, 充盈缺损表面的食管黏膜光滑完整, 无中断、破坏, 食管的管壁柔软且伸缩自如. 该项检查可以对于提示食管黏膜下的占位、食管肿瘤的诊断有一定的帮助, 具有一定的参考价值, 但不能和其他黏膜下的肿瘤鉴别, 并且也无法确定肿瘤在黏膜下的准确分界[6].

2.3.2 计算机断层扫描(computed tomography, CT)及磁共振成像(magnetic resonance imaging, MRI): 胸部CT扫描或者MRI检查对诊断虽也有一定的帮助, 但不是常规的检查方法, 有助于观察病变与邻近组织的关系, 常作为肿物浸润转移及发现食管外浸润病变的重要辅助检查方法, 可表现为食管壁的局限性的软组织肿块, 其密度及信号均匀, 有时可以在肿块内部见到钙化或静脉石; 可T1WI上呈稍长T1信号, T2WI上呈长T2型号; 形态可以呈圆形或卵圆形, 也可见不规则形态; 增强后肿瘤多明显强化, 肿瘤与周围结构境界清楚, 无侵犯. CT及MRI可以明确血管瘤的范围、大小, 但不能了解食管的黏膜有无破坏、中断. 本篇文章中有11例患者行胸部CT检查, 4例行MRI检查, 均有阳性发现, 可作为食管血管瘤的辅助检查方法.

2.3.3 内镜及超声内镜检查: 内镜检查可以明确肿瘤的部位、大小、形态和数目, 是诊断食管良性肿瘤必要的检查. 食管血管瘤内镜下可表现为局部黏膜隆起呈结节或分叶状, 黏膜下见紫蓝色包块, 质地柔软可塑, 有时呈蚯蚓样屈曲, 与食管静脉曲张不易区别[7], 禁忌活检, 以免引起大出血. 超声内镜检查可清晰显示食管壁的结构, 根据肿瘤与管壁层次及其回声特点可提供组织起源的线索, 准确测量瘤体大小和生长方式, 并结合回声水平的高低对判断肿瘤的性质有一定的参考价值; 但是其诊断主要依赖于病理组织活检. 在所搜集资料中, 有36例患者行内镜检查, 6例患者行超声内镜检查, 结果均有不同程度的阳性发现. 此外, 个别病例同时辅助行胸部平片、B超等检查, 对于食管血管瘤的诊断有辅助作用.

2.4 病理学检查

食管血管瘤的确诊依赖于病理学诊断, 本篇文章中所涉及文献资料中有47例病理明确诊断, 1例内镜诊断, 共有47例患者进行了病理检查, 所有标本均来自手术及内镜治疗. 47例中病理确诊为海绵状血管瘤21例, 毛细血管瘤6例, 静脉瘤6例, 混合型血管瘤3例(图3); 另外有11例病理诊断为血管瘤, 未进行明确病理分型, 1例内镜诊断为血管瘤.

图3
图3 病理类型分布.
2.5 治疗方法

目前对于食管血管瘤的治疗, 根据病变范围不同而选择不同的治疗方法, 以手术切除为主, 单个病灶小者可局部切除, 病变弥散者需行食管切除术. 48例患者中有31例选择了不同形式的外科手术治疗, 5例采用内镜治疗, 5例未治疗, 定期随访, 3例具体治疗方法不详, 1例采用腔内导管电凝治疗, 1例采用立体定向放射治疗.

2.6 预后

本篇文章中所涉及的48例病例报道中, 有31例外科手术及5例内镜治疗患者, 术后恢复可, 其中有8例随访1-5年不等, 未见复发; 2例死亡(1例为出生2 d的患儿), 死亡原因考虑为消化系出血致失血性休克; 未经治疗及治疗不祥的患者, 具体预后不详.

3 讨论

平滑肌瘤在食管良性肿瘤中占绝大多数, 而血管瘤只占其2%-4%[8-12]. 故食管血管瘤是一发病率较低的食管良性肿瘤, 随着内镜技术的发展及广泛应用, 其检出率较前明显提高[13]. 临床上血管瘤主要发生在皮肤和黏膜表面, 而发生于消化系的血管瘤则很少见, 是胃肠道血管瘤中发病率最低的一种肿瘤, 其中食管血管瘤更为罕见. 食管血管瘤主要发生于食管中段黏膜下层, 起源于食管的中胚层, 其表面被覆有光滑的食管黏膜[14], 来源于间叶组织的肿瘤, 发病机制尚不明确. 有研究报道称, 食管血管瘤可发生在从新生儿到75岁之间不同的年龄, 但主要发生在40-70岁的男性[9,15-17]; 从组织病理学上分析, 海绵状血管瘤在食管血管瘤报道中最常见[18], 从本篇文章所涉及个案报道中符合上述规律.

对于食管血管瘤的诊断, 食管X线钡餐造影具有筛选作用, 但易误诊; 胸部CT扫描及MRI检查具有辅助诊断价值, 但不是常规的检查方法, 相对而言, 更有助于观察病变与邻近组织的关系, 常作为肿物浸润转移及发现食管外浸润病变的重要辅助检查方法; 随着内镜技术的发展及广泛应用, 内镜检查对食管血管瘤是有效而安全的诊断方法, 而超声内镜有助于对病变起源、范围及浸润深度进行检测, 是决定内镜治疗适应症的关键; 而食管血管瘤的确诊的金标准仍依赖于病理组织检查.

食管血管瘤的发病早期通常无明显临床症状, 但是随着肿瘤体积的增大, 有时可能会引起大量甚至是致命的出血或长大到足以引起梗阻等症状, 所以建议治疗[16,19].

关于食管血管瘤的治疗, 目前主要有以下几种方法: 食管切除术、肿瘤摘除术、内镜下硬化疗法[20,21]、激光疗法[18], 随着内镜技术的快速发展及广泛应用, 越来越多的患者选择内镜下黏膜切除术(endoscopic mucosal resection, EMR)或者内镜下息肉切除术. 有报道认为体积较大的肿瘤可行部分食管切除术, 而体积较小的肿瘤可行肿瘤摘除术, 然而, 这种外科手术方法易引起周围组织的损伤[9,16,22]; 内镜下息肉切除术成为直径<25 mm的肿瘤治疗的首选[10,15]; 内镜下硬化疗法也已经被报道可应用于较大肿瘤的治疗[21]; 此外, 尽管放射疗法的疗效已经在多次报道中被证实, 但是由于其迟发型器官特异性的不良反应及继发性损害, 放射疗法常被应用于其他治疗方法失败后[23]. 而EMR既是一种治疗方法, 同时也是一种诊断方法; EMR术为一种微创的治疗方法, 与传统的切除手术相比, 具有出血少、时间短、恢复快的优势[24]; 同时, 经过多次产生探测和胃镜观察, 明确病灶部位仅局限于黏膜层时, EMR的治疗效果与切除手术相比, 在完整切除率和复发率上差异不大, 可以作为临床常规微创手术运用[25]. 同时EMR术的优势之一在于不损害消化系固有肌层的前提下, 能对直径<2.0 cm的黏膜内病变行完整切除[26]. 目前EMR的一个主要适应症是获得组织标本, 用于常规活检未能明确诊断的黏膜病变的病理学诊断; 另一主要适应症是切除消化系早癌及癌前病变. 故无淋巴结转移、浸润深度尚浅、可完全切除的消化系早期癌症均为EMR的适应症[27]. 出血和穿孔是EMR治疗的主要并发症, 严格掌握EMR的适应症和禁忌症是关键.

近年来大量临床研究证实内镜下黏膜切除术对食管、胃及肠道的浅表隆起性病变、黏膜层肿瘤、癌前病变及早期癌等有完整切除的根治效果, 同时对于部分内镜下活检难以确诊的黏膜病变, 通过切除获取大块标本送病理检查可明确诊断, 故EMR术是目前诊治消化系黏膜病变的一种安全、有效、实用的微创方法[28-30], 同时也可作为治疗食管血管瘤的一种新方法.

评论
背景资料

食管血管瘤是一罕见的食管良性肿瘤, 临床上血管瘤在皮肤和黏膜表面较多见, 其起源于间叶组织, 发病机制尚不明确, 随着内镜技术的快速发展, 内镜下治疗将很可能取代传统外科手术, 成为一种新的治疗手段.

同行评议者

许玲, 主任医师, 教授, 上海中医药大学附属龙华医院肿瘤科.

研发前沿

本文通过对中国地区食管血管瘤患者的临床表现、辅助检查及治疗等的分析, 对食管血管瘤的诊断及治疗有了更加全面和深入的认识和了解, 对于食管血管瘤的内镜治疗有一定的参考价值, 但对于其内镜治疗的主要适应症及禁忌症仍待进一步研究.

相关报道

江堤等认为EMR的治疗效果与切除手术相比, 在完整切除率和复发率上差异不大, 可以作为临床常规微创手术运用; Cao等认为EMR的优势在于不损害消化系固有肌层的前提下, 能对直径<2.0 cm的黏膜内病变行完整切除.

创新盘点

本文通过数据库搜集资料, 然后进行分析归纳, 结合治疗的新技术、新手段, 对于食管血管瘤治疗新技术的扩展应用起到了推动作用.

应用要点

对食管血管瘤的早期诊断、治疗、减少传统手术创伤及术后并发症、改善预后有一定参考价值.

名词解释

内镜下黏膜切除术(endoscopic mucosal resection, EMR): 指于病灶的黏膜下层内注射药物形成液体垫后切取大块黏膜组织的方法, 是治疗癌前期病变及早期癌有效而可靠的方法, 已成为早期癌和临界病变的首选诊疗方法之一, 其优点是能增加切除的面积和深度, 达到根治的目的.

同行评价

该研究是一项有意义的研究, 虽然是少见病, 进行综合分析后, 对今后临床偶遇, 有很好的借鉴作用, 有一定临床参考价值.

编辑:郭鹏 电编:都珍珍

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