临床经验 Open Access
Copyright ©The Author(s) 2012. Published by Baishideng Publishing Group Inc. All rights reserved.
世界华人消化杂志. 2012-03-28; 20(9): 776-780
在线出版日期: 2012-03-28. doi: 10.11569/wcjd.v20.i9.776
食管炎性纤维性息肉的临床病理特征
谢飞来, 姚丽青, 余英豪
谢飞来, 姚丽青, 余英豪, 中国人民解放军南京军区福州总医院病理科 福建省福州市 350025
谢飞来, 医师, 主要研究方向是临床病理.
作者贡献分布: 此课题由谢飞来设计; 研究过程由谢飞来、姚丽青及余英豪操作完成; 本论文写作由谢飞来完成.
通讯作者: 余英豪, 主任医师, 硕士生导师, 350025, 福建省福州市西二环北路156号, 中国人民解放军南京军区福州总医院病理科. yuyinghao0808@126.com
电话: 0591-24937095 传真: 0591-83717703
收稿日期: 2011-12-30
修回日期: 2012-02-03
接受日期: 2012-02-27
在线出版日期: 2012-03-28

目的: 探讨食管炎性纤维性息肉(inflammatory fibroid polyp, IFP)的临床病理学特征、诊断、鉴别诊断、治疗方法和预后.

方法: 报道1例罕见的食管IFP, 对其进行光镜观察、免疫组织化学染色, 并结合文献探讨该病的临床病理学特征.

结果: 患者为71岁的男性, 因进行性吞咽困难3 mo余入院, 内镜检查发现食管黏膜距门齿约35 cm处可见一大小约2.5 cm半球状黏膜隆起, 超声内镜见一起源于黏膜层大小约13.2 mm×11 mm低回声团块, 回声欠均匀, 其间可见无回声影, 边界尚清晰. 入院完善相关检查后在全麻下行食管占位切除术, 术后病理显示肿瘤位于黏膜下层, 向食管管腔内隆起生长, 肿瘤主要由3种成分构成: 明显增生的梭形细胞、大量的炎症细胞和血管网, 最后诊断为炎性纤维性息肉.

结论: 食管IFP是一种罕见的间叶源性肿瘤, 术前诊断困难, 确诊依靠术后病理检查. 以外科手术或内镜下肿物完整切除为主要治疗方法, 预后良好.

关键词: 食管肿瘤; 炎性纤维性息肉; 临床病理特征; 诊断; 鉴别诊断
引文著录: 谢飞来, 姚丽青, 余英豪. 食管炎性纤维性息肉的临床病理特征. 世界华人消化杂志 2012; 20(9): 776-780
Clinicopathologic features of inflammatory fibroid polyp of the esophagus
Fei-Lai Xie, Li-Qing Yao, Ying-Hao Yu
Fei-Lai Xie, Li-Qing Yao, Ying-Hao Yu, Department of Pathology, Fuzhou General Hospital of Nanjing Military Command of Chinese PLA, Fuzhou 350025, Fujian Province, China
Correspondence to: Ying-Hao Yu, Chief Physician, Department of Pathology, Fuzhou General Hospital of Nanjing Military Command of Chinese PLA, 156 Xi'erhuan North Road, Fuzhou 350025, Fujian Province, China. yuyinghao0808@126.com
Received: December 30, 2011
Revised: February 3, 2012
Accepted: February 27, 2012
Published online: March 28, 2012

AIM: To explore the clinical and pathological features of inflammatory fibroid polyp (IFP) of the esophagus and to discuss its diagnosis, differential diagnosis, treatment and prognosis.

METHODS: A case of IFP of the esophagus was investigated by light microscopy and immunohistochemistry. A literature review was then performed to summarize the clinical and pathological features of the disease.

RESULTS: A 71-year-old man presented with epigastric/retrosternal pain and dysphagia for 3 months. Endoscopy revealed a hemispheric lesion, 2.5 cm in size, in the esophageal mucosa about 35 cm from incisors. On EUS, the lesion (13.2 mm x 11 mm) was hypoechogenic and inhomogeneous, and was located under the mucosa of the esophagus, with a clear boundary. Surgical resection of the esophageal mass was performed, and the final pathologic diagnosis was IFP of the esophagus.

CONCLUSION: IFP of the esophagus is an extremely rare mesenchymal tumor with benign behavior and good prognosis. A correct preoperative diagnosis is difficult and relies on postoperative pathological examination. Surgical excision is the preferred treatment for IFP.

Key Words: Esophageal neoplasm; Inflammatory fibroid polyp; Clinicopathology; Diagnosis; Differential diagnosis
0 引言

炎性纤维性息肉(inflammatory fibroid polyp, IFP)是胃肠道中一种非常少见的良性间叶性肿瘤[1], 可发生于消化系任何部位, 最常发生于胃, 其次为小肠, 发生于食管的极为罕见[2], 国外仅见少数个案报道[3-6], 国内尚未见文献报道. 现报道中国人民解放军南京军区福州总医院近期诊治的1例食管IFP, 并复习文献探讨该病的临床病理学特征、诊断、鉴别诊断、治疗方法和预后, 旨在提高对该病的认识.

1 材料和方法
1.1 材料

患者, 男, 71岁, 因"进行性吞咽困难3 mo余"于2011-07-25入院. 缘于3 mo前无明显诱因出现进食梗阻感和吞咽困难, 无恶心、呕吐、腹痛、腹泻, 无咳嗽、胸痛、呼吸困难. 门诊以"食管占位"收入院, 自患病以来, 精神、睡眠尚可, 饮食、二便正常, 体质量略有减轻.

1.2 方法

1.2.1 疾病诊断: (1)入院查体: T: 36.5 ℃, P: 76次/min, R: 18次/min, BP: 111/70 mmHg. 发育正常, 营养中等, 神志清楚, 步入病房, 查体合作, 对答切题. 皮肤、黏膜无黄染, 无皮下出血点, 全身浅表淋巴结不肿大. 头颅大小正常, 无畸形及压痛. 双眼睑无水肿, 瞳孔等大等圆, 对光反射灵敏. 外耳廓无畸形, 外耳道未见异常脓血性分泌物, 乳突无压痛. 无鼻塞, 副鼻窦区无压痛. 口腔黏膜正常, 无出血点, 腮腺导管开口未见脓性分泌物, 伸舌居中, 无咽部充血及扁桃体肿大, 咽无红肿. 颈软, 无抵抗, 颈动脉搏动正常, 颈静脉无怒张, 气管居中, 肝颈静脉回流征(-) , 甲状腺无肿大, 对称, 无压痛, 无结节. 胸廓无畸形, 呼吸运动对称, 无胸膜摩擦感及皮下捻发感. 叩呈清音. 双肺呼吸清晰, 未闻及干湿性罗音及异常呼吸音, 未闻及胸膜摩擦音. 心前区无隆起, 心尖搏动位于左锁骨中线第5肋间内0.5 cm, 未及心包摩擦感. 相对浊音正常. 心率76次/分, 律齐, 各瓣膜听诊区未闻及心杂音及病理性心音, 未闻及心包摩擦音. 无异常血管征. 腹平软, 腹壁静脉无曲张, 未见胃肠型及蠕动波. 全腹软, 无压痛及反跳痛, 未触及包块, 肝、脾肋下未及, 莫菲氏征(-) , 移动性浊音(-) . 肠鸣音正常. 肛门及外生殖器未见异常. 脊柱、四肢无畸形, 脊柱四肢无畸形. 生理反射正常, 病理反射未引出. (2)辅助检查: 内镜于食管黏膜距门齿约35 cm处可见一大小约2.5 cm半球状黏膜隆起, 上可见裂隙, 表面尚光滑, 贲门通过顺利, 胃底未见异常, 胃体、胃角、胃窦黏膜红白相间, 可见血管网显现及结节状增生, 以胃窦部为明显, 幽门圆, 十二指肠未见异常. 超声内镜: 超声于该病变处可见一起源于黏膜层大小约13.2 mm×11 mm低回声团块, 回声欠均匀, 其间可见无回声影, 边界尚清晰. 入院给予完善相关检查, 排除手术禁忌证后, 于2011-07-31在全麻下行食管占位切除+胃食管吻合术, 术后标本送病理检查.

1.2.2 HE和免疫组织化学染色: 手术标本经40 g/L甲醛溶液固定, 常规石蜡包埋, 4 μm厚切片, HE染色; 采用EliVision法分别进行Vimentin、SMA、Actin、CD34、CD117、Dog-1、Desmin、ALK、Colponin、Ki-67等免疫组织化学染色. 光镜观察. 所用一抗和EliVision试剂盒均购自福州迈新生物技术开发有限公司.

2 结果

辅助检查和超声内镜检查的结果见图1A, B.

图1
图1 食管炎性纤维性息肉的大体表现. A: 内镜所见; B: 超声内镜所见; C: 术后标本.
2.1 巨检

食管及部分胃切除标本一件, 食管长2.5 cm, 上切缘直径0.8 cm, 下切缘周径6 cm, 紧邻上切缘见一肿物, 大小4 cm×2.5 cm×1.5 cm, 切面灰白灰褐色, 质地中等(图1C).

2.2 镜检

低倍镜下见肿瘤位于黏膜下层, 向食管管腔内隆起生长, 表面黏膜糜烂; 高倍镜下见肿瘤主要由3种成分构成: 明显增生的梭形细胞、大量的炎症细胞和血管网, 梭形细胞为卵圆形至梭形, 类似纤维母样的细胞, 胞浆嗜酸性, 细胞核呈空泡状, 圆形或梭形, 无异型性, 核分裂象罕见; 炎症细胞含有大量的嗜酸性粒细胞、少量的淋巴细胞及浆细胞; 局部区域见梭形细胞排列成同心圆状, 类似洋葱皮样结构(图2A, B).

图2
图2 食管炎性纤维性息肉的组织学表现. A: 低倍镜所见; B: 高倍镜所见.
2.3 免疫组织化学染色

肿瘤细胞CD34(图3A)、Vimentin(图3B)、SMA弥漫强阳性, Actin呈弱阳性表达, CD117、Dog-1、Desmin、ALK、Calponin均阴性, Ki-67约10%阳性.

图3
图3 食管炎性纤维性息肉的免疫表型. A: 肿瘤细胞CD34阳性; B: 肿瘤细胞Vimentin阳性.
2.4 病理诊断

食管炎性纤维性息肉. 术后随访5 mo无瘤生存.

3 讨论

IFP最早由HELWIG等[7]于1953年提出, 但VANEK等[8]更早于1949年首次对其进行了描述, 他们在报道6例胃息肉样肉芽肿病变时将其命名为"胃黏膜下层肉芽肿伴有嗜酸性粒细胞浸润". 在随后的文献中出现了多种不同的命名, 如嗜酸性肉芽肿、炎性假瘤、神经纤维瘤、血管外皮瘤、纤维性息肉、伴有嗜酸性粒细胞浸润的胃纤维瘤等[9]. 最新的2010年《WHO消化系统肿瘤病理学和遗传学》第4版分类中采用了IFP的命名, 并将其归为肠道间叶源性肿瘤[1].

IFP好发于50-70岁的老年人, 儿童罕见, 男女发病率均等. 可发生于消化系任何部位, 最常发生于胃(70%), 其次为小肠(23%)、结肠和直肠(4%)、胆囊(1%)、十二指肠(1%)、食管(1%)、阑尾(<1%). 临床症状取决于发病部位, 可表现为非特异的腹痛、消化系出血或者梗阻症状, 有的偶然发现. 大部分文献报道肿瘤直径<2 cm, 常有黏膜溃疡, 可有蒂并突向腔内. 肿瘤灰白色, 切面有光泽[2].

关于IFP的组织起源及发病机制迄今尚不十分清楚. Pantanowitz等[10]研究显示肿瘤细胞表达CD35、CD34、Calponin、SMA和CyclinD1, 据此提出IFP可能起源于树突细胞并向肌纤维母细胞分化. 最近一项研究发现IFP的发生与血小板衍生生长因子受体A (platelet-derived growth factor receptor, PDGFRA)基因激活突变有关, 免疫组织化学染色显示IFP表达PDGFRA, 分子生物学检测证实IFP存在PDGFRA基因突变, 这一成果提示IFP是由PDGFRA基因激活突变引起的肿瘤[11].

IFP的诊断需临床病史、内镜检查、影像学检查和病理检查相结合, 术前诊断较困难, 确诊需依靠术后病理组织学和免疫组织化学检查, 但也有文献报道通过内镜、超声内镜和CT扫描检查可在术前取得明确诊断[12]. 上消化系IFP通过内镜检查可发现, 常形成一突向管腔、表面光滑的肿块, 并伴表面黏膜糜烂, 结直肠IFP可在结肠镜下观察到, 小肠IFP常因肠梗阻而在手术时发现, 大体上IFP需与胃肠道间质瘤和黏膜下脂肪瘤相鉴别[13]. 内镜检查对IFP的明确诊断没有帮助, 仅有10%的胃IFP可在术前取得明确诊断[14]. 超声内镜检查作为一项有希望的诊断工具已用于胃IFP的诊断. IFP在超声内镜下显示为低回声的、均质状、边界不清的肿物, 常位于胃壁的第2到第3层之间, 内部回声可能与IFP富含血管有关, 这些特征可与GIST和脂肪瘤鉴别[15,16].

IFP组织学上主要由明显增生的梭形细胞、大量的炎症细胞和弥漫的大小不等的血管网组成, 其中炎症细胞含大量嗜酸性粒细胞. 少数IFP可见梭形细胞排列成同心圆状, 类似洋葱皮样结构. 肿物位于黏膜固有层下, 表面溃疡常见, 可有蒂, 在平滑肌间穿插生长, 可致正常平滑肌萎缩[17-19]. 应该注意的是嗜酸性粒细胞浸润并不是IFP所特有的特征, 在其他病变中也可以出现[20]. 电子显微镜观察发现胃肠的IFP有4个重要特征: (1)间充质细胞、纤维母样的细胞、星状细胞和梭形细胞均含有多量的粗面内质网; (2)毛细血管腔内和间质均含炎症细胞(嗜酸性粒细胞、浆细胞、淋巴细胞); (3)富含分枝状的血管网和闭塞的毛细血管; (4)细胞外间质由疏松的颗粒状纤维丝状物组成[21]. 免疫组织化学染色显示IFP中的梭形细胞几乎100%表达Vimentin和CD34, 不同程度表达平滑肌标记, 如HHF-35、SMA等, 但NSE、S-100、FⅧ、Dog-1和CD117均阴性[22,23].

本例的诊断依据有: (1)患者为老年男性, 临床表现为无明显诱因的进食梗阻感和吞咽困难3 mo余; (2)内镜于食管黏膜距门齿约35 cm处可见一大小约2.5 cm半球状黏膜隆起, 上可见裂隙, 表面尚光滑. 超声内镜: 超声于该病变处可见一起源于黏膜层大小约13.2 mm×11 mm低回声团块, 回声欠均匀, 其间可见无回声影, 边界尚清晰; (3)组织学形态: 肿瘤位于黏膜下层, 由疏松的或透明变性的纤维结缔组织构成, 其内有嗜酸性粒细胞及浆细胞浸润. 溃疡表面由肉芽组织覆盖. 特征性的改变是, 病变内的星状或梭形纤维母细胞围绕着小动脉呈同心圆性排列; (4)免疫组织化学染色肿瘤细胞SMA、Vimentin、CD34弥漫强阳性, Actin呈弱阳性表达, CD117、Dog-1、Desmin、ALK、Calponin均阴性.

食管IFP需与以下肿瘤和瘤样病变鉴别: (1)平滑肌瘤: 是最常见的食管间叶性肿瘤, 由交织排列的平滑肌细胞束构成, 其间混有多少不等的胶原, 细胞具有两端圆钝雪茄形的细胞核和含有肌原纤维的嗜酸性胞浆, 组织学易与IFP鉴别[24,25]; (2)胃肠道间质瘤(GIST): 发生于食管的GISTs并不常见, 组织学表现范围较宽, 免疫组织化学显示CD117、CD34和Dog-1阳性可与IFP鉴别[26-28]; (3)梭形细胞癌: 又称息肉样癌、癌肉瘤和假肉瘤样癌, 常为息肉状向管腔内生长, 肿瘤由2种成分构成, 一种是恶性梭形细胞肉瘤样成分, 另一种是原位或浸润性癌成分, 这种特征性组织学表现容易与IFP鉴别[29]; (4)纤维血管性息肉: 最常见于食管上1/3, 在环状软骨水平, 常有一长蒂, 由水肿的黏膜、黏膜下层纤维或纤维脂肪组织和血管轴心构成, 而IFP更常见于中段或下段食管, 不常有蒂, 由疏松水肿的肉芽样组织构成, 含有数量不等的单核细胞、浆细胞、中性粒细胞、嗜酸性粒细胞、肥大细胞以及肥胖的梭形纤维母细胞, 两者鉴别不难[30,31]. 此外, 食管IFP还需与炎症性息肉、增生性息肉等鉴别.

总之, IFP的治疗首选手术, 将肿物完整切除, 既能有效缓解症状, 又能取得明确诊断. 内镜下息肉摘除术是一种理想的方式, 但有并发穿孔和切除不完整、术后局部复发的可能. IFP为良性的间叶性肿瘤, 完整切除后不复发不转移, 预后良好[2,32].

评论
背景资料

炎性纤维性息肉(inflammatory fibroid polyp, IFP)是胃肠道中一种非常少见的良性间叶性肿瘤, 可发生于消化系任何部位, 最常发生于胃, 其次为小肠, 发生于食管的极为罕见.

同行评议者

肖恩华, 教授, 中南大学湘雅二医院影像诊断与介入放射学

研发前沿

分子生物学研究发现, IFP存在PDGFRA基因突变, 这一成果提示IFP是由PDGFRA基因激活突变引起的肿瘤.

创新盘点

本文主要对1例食管IFP的临床诊疗经过、病理形态学特征及免疫表型进行总结分析, 并复习相关文献, 探讨食管IFP的临床及病理形态学特征.

同行评价

食管炎性纤维性息肉少见, 本病例报道有助于医师提高对其认识, 有临床意义.

编辑: 张珊珊 电编: 闫晋利

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