类鼻疽伯克霍尔德菌肝脾脓肿超声造影表现1例

摘要

背景

类鼻疽伯克尔德菌(Burkholderia pseudomallei)是类鼻疽病(Melioidosis)的病原菌, 对常用抗生素普遍耐药, 感染后病情较重, 病死率较高, 临床表现多样化, 诊断困难, 多数伴有多处化脓性病灶, 超声造影检查在脓肿的评估中可起重要作用.

病例简介

本例患者来自海南省, 为该病菌流行地区, 患有糖尿病, 因发热半月就诊, 常规超声检查发现肝脾内多发分隔囊性占位, 团块内分隔较多, 呈放射状排列; 造影后动脉期周边呈厚环状高增强, 分隔可见强化, 门脉及实质期呈稍低增强, 内可见片状无增强区, 通过血培养诊断为类鼻疽伯克尔德菌感染. 根据药敏抗感染治疗后病灶明显缩小.

结论

本文报道了一例经血培养证实为类鼻疽伯克霍尔德菌感染引起肝脾脓肿的病例, 其超声造影表现具有一定的特征性, 表现为肝、脾多发分隔囊性占位, 动脉期周边厚环状高增强, 内部分隔呈高增强, 门脉期、实质期呈稍低增强, 且其内部分隔呈放射状排列, 这一特征符合该病的CT表现"项链征". 此外, 超声造影可明确脓肿内坏死范围. 超声造影检查可作为类鼻疽病肝、脾脓肿的筛查手段, 有助于辅助非流行地区的超声诊断.

关键词: 类鼻疽伯克尔德菌; 类鼻疽病; 超声; 超声造影

核心提要: 类鼻疽病常见于热带地区, 临床表现多样化, 非流行地区诊断极具挑战性. 超声造影声像图显示肝、脾多发分隔囊性占位, 周边厚环状高增强, 内部分隔增强且呈放射状排列, 结合疫区生活史及危险因素等有助于临床诊断.

Contrast-enhanced ultrasound findings of liver and spleen abscesses due to infection with Burkholderia pseudomallei: A case report

Ling Gao, Ying-Yu Shi, Qiang Lu

Ling Gao, Ying-Yu Shi, Qiang Lu, Department of Medical Ultrasound, West China Hospital of Sichuan University, Chengdu, 610041, Sichuan Province, China

Corresponding author: Qiang Lu, Professor, West China Hospital of Sichuan University, No. 37 Guoxue Lane, Chengdu 610041, Sichuan Province, China. luqiang@scu.edu.cn

Received: January 18, 2021
Revised: February 6, 2021
Accepted: March 15, 2021
Published online: April 8, 2021

Abstract

BACKGROUND

Burkholderia pseudomallei is the pathogen of melioidosis. It is generally resistant to commonly used antibiotics. Burkholderia pseudomallei infection is usually severe, with a high mortality rate. Moreover, the clinical manifestations are diverse, leading to a difficult diagnosis. Most of the cases are accompanied by multiple purulent lesions, and ultrasonography can play an important role in the detection and evaluation of abscesses.

CASE SUMMARY

The patient was from Hainan Province, an epidemic area of Burkholderia pseudomallei infection. He had a history of diabetes and had suffered from a fever for half a month. Routine ultrasonography revealed multiple mixed lesions in the liver and spleen. The mass has multiple septations with characteristic radial arrangement. On contrast-enhanced ultrasound, thick ring hyperenhancement was demonstrated in the arterial phase. Enhancement of the septations can also be observed with irregular flaky non-enhanced area inside. The patient was diagnosed as having Burkholderia pseudomallei infection by blood culture. After anti-infective treatment based on drug sensitivity, the lesions were significantly reduced.

CONCLUSION

We have reported a case of liver and spleen abscesses due to infection with Burkholderia pseudomallei, which was confirmed by blood culture. Routine ultrasonography revealed multiple mixed lesions in the liver and spleen. On contrast-enhanced ultrasound, thick ring hyperenhancement was demonstrated in the arterial phase, while slightly low enhancement in the portal phase and parenchymal phase and the characteristics of radial arrangement were consistent with the reported typical CT findings. Contrast-enhanced ultrasound could help ascertain necrotic area of the abscesses. The recognition of the purulent nature by conventional and contrast-enhanced ultrasound, and the feature of radial septations could assist in ultrasound diagnosis of melioidosis abscess in non-endemic areas.

Key Words: Burkholderia pseudomallei; Melioidosis; Ultrasound; Contrast-enhanced ultrasound

0 引言

类鼻疽病是人类与动物共患疾病, 主要见于热带地区, 临床表现多样化, 多伴有多处化脓性病灶, 缺乏特异性, 与其他常见疾病如肺炎和登革热相似, 非流行地区的类鼻疽病的诊断极具挑战性. 影像学检查有助于该病的诊断, 其中CT报道较多, 超声造影检查报道较少. 现将我院1例类鼻疽伯克霍尔德菌引起的肝脾脓肿超声表现报道如下.

1 病例简介

患者男性, 49岁, 建筑业工人, 长期居住于海南省万宁市, 入院前半月无明显诱因出现发热(最高体温39.8 ℃, 间歇热)、乏力、头晕、纳差, 就诊于海南省某医院, 给与抗生素治疗4 d(头孢类, 具体不详), 自觉症状缓解, 但体温控制不佳, 遂于2020-11-14就诊于我院急诊科. 否认肝炎、结核或其他传染病史, 否认糖尿病史. 入院时体温39.2 ℃, 脉搏102次/分, 呼吸20次/分, 血压109/65 mmHg, 心率101次/分. 血常规: 白细胞计数(WBC) 7.70×10⁹/L, 中性分叶核粒细胞百分率(NEUT%) 87.7%, 淋巴细胞绝对值0.27×10⁹/L, 单核细胞绝对值0.66×10⁹/L. 生化检查: 碱性磷酸酶172 IU/L, 谷氨酰转肽酶166 IU/L , 白蛋白31.3 g/L, 降钙素原 0.78 ng/mL, C-反应蛋白(CRP) 241.00 mg/L, 血沉82.0 mm/h, 葡萄糖16.40 mmol/L, 糖化血红蛋白A1c 10.3%, 后连续几日空腹血糖均大于8.6 mmol/L. 甲胎蛋白、异常凝血酶原正常范围. 疟原虫、肝包虫、血吸虫抗体阴性, 真菌检查阴性, 结核感染T细胞斑点试验阴性. 急诊增强CT发现肝内多发稍低密度结节及肿块影, 较大者位于右肝, 大小约7.0 cm×6.7 cm, 其内密度欠均匀, 可见多发分隔, 囊壁及分隔可见强化, 周围见水肿带包绕. 脾脏上极见直径约0.9 cm稍低密度结节. 左肺尖见大小约1.4 cm×1.0 cm实性结节, 边界清楚, 怀疑炎性结节或肿瘤性病变等. 2020-11-17的超声造影检查(图1)发现肝内多个分隔囊性团块, 较大位于右肝, 大小约9.9 cm × 7.5 cm, 边界较清楚, 形态欠规则, 分隔较多, 呈放射状排列, 囊性部分主要位于外周, 透声差, 彩色多普勒示分隔上可见分支状血流信号. 经外周静脉注入超声造影剂声诺维后, 动脉期团块周边呈厚环状高增强, 内部分隔呈高增强, 门脉期及实质期呈稍低增强, 囊性成分未见增强, 考虑肝脓肿伴部分坏死. 脾脏内散在分布类似回声结节, 较大者位于上极, 直径约1.0 cm, 动脉期及静脉期增强方式与肝脏病变类似. 根据患者的临床表现, 实验室和影像检查, 考虑感染性病变, 转入感染科继续治疗, 早期给予头孢曲松抗感染治疗, 患者体温下降, 但发热反复发作. (图2, 图3).

图1 肝脏超声图像. A: 常规超声显示右肝分隔囊性占位, 分隔较多, 呈放射状排列(项链征); B: 高频超声结果; C: 分隔上可见树枝状血流信号; D: 超声造影动脉期呈周边厚环状高增强, 内部分隔呈高增强, 囊性部分未见增强; E: 门脉期分隔呈低增强; F: 实质期图像.

图2 腹部CT图像. A: CT平扫右肝病灶呈"蜂窝状", 内较多分隔, 排列呈放射状(钻石征); 增强扫描动脉期及门脉期(B、C)囊壁及分隔可见强化.

图3 脾脏图像. A: 常规超声显示脾脏上极分隔囊性占位; 超声造影动脉期及静脉期(B、C)分隔可见增强, 囊性成分未见增强; 增强CT动脉期及静脉期(D、E)囊壁及分隔可见强化.

2 最终诊断

2020-11-23经血培养确定为类鼻疽伯克霍尔德菌感染, 考虑肺、肝、脾占位为感染所致多处脓肿, 2020-12-02行超声引导下肝占位穿刺活检, 术后病理报告为炎性病变.

3 治疗

药敏试验对头孢他啶、左旋氧氟沙星、美洛培南、复方新诺明敏感, 2020-11-23开始使用美罗培南1000 mg q8h+左氧氟沙星0.5 g qd静脉滴注14 d, 2020-11-28患者体温开始降为正常, 血常规检查阴性, 症状明显缓解. 2020-12-8改为口服头孢他啶+左氧氟沙星抗感染, 于2020-12-12出院, 继续口服药物治疗.

4 结果和随访 治疗效果和术后随访

2020-12-30, 来院复查, 常规超声示右肝查见两个囊实混合回声团, 较大者位于右肝下份, 较入院时明显缩小, 大小约4.6 cm×3.3 cm, 内见斑片状强回声, 未见血流信号. 脾脏内病灶消失.

5 讨论

类鼻疽伯克尔德菌(Burkholderia pseudomallei)是革兰氏阴性杆菌, 是类鼻疽病(Melioidosis)的病原菌, 被世界卫生组织列为B类生物恐怖制剂, 该细菌存在于土壤和水中, 广泛分布于东南亚和北澳大利亚, 我国感染病例主要来自海南、广东、广西等地[1-3]. 在类鼻疽病流行地区, 年发病率高达每10万人 50例[1]. 主要是通过接触含有致病菌的水和土壤, 经破损皮肤而感染. 类鼻疽伯克尔德菌感染后潜伏期1-21 d, 危险因素包括糖尿病、过度饮酒、慢性肾脏疾病、恶性肿瘤等, 多数起病急, 急性败血症是其最严重的类型, 病情凶险, 病死率高达10％-40％[4-7]. 该病的诊断金标准是从临床标本中培养出类鼻疽伯克尔德菌[8], 但培养时间较长, 可能延误治疗, 因此其影像诊断也十分重要. 类鼻疽病最常见的临床表现是肺炎(36%), 其次是软组织脓肿(33%), 脓肿常见部位依次为皮下、肝脏、脾脏和肺部, 也有前列腺和腮腺脓肿的个案报道. 该病多为单器官受累, 部分表现为多器官受累; 多器官受累的病例中, 多发脓肿比单发脓肿更常见, 通常呈离散分布[9,10]. 类鼻疽病所致的肝、脾脓肿具有一些特征性影像学表现, 包括脓肿离散分布, 大小不等, 脓肿内部呈多间隔, 分隔呈放射状排列, Apisarnthanarak等人[11]将CT的这一特征命名为"项链征", 并指出这一特征是预测类鼻疽肝脓肿的最强预测因子, 而其它非类鼻疽病所致的肝脾脓肿多表现为"蜂窝状"[10,12]. 超声同样可以观察到这些影像学特征.

6 结论

类鼻疽伯克尔德菌引起的类鼻疽病, 病死率较高, 临床表现多样化, 诊断困难. 本例患者常年居住于海南, 并患有糖尿病, 超声检查及CT均发现肝、脾多发、散在、大小不等的脓肿, 多分隔, 呈放射状排列, 最后通过血培养出类鼻疽伯克霍尔德菌而确诊. 值得注意的是, 本例患者超声造影表现为动脉期周边呈厚环状高增强, 内部分隔呈高增强, 门脉、实质期呈稍低增强, 有助于脓肿的诊断, 加上脓肿分隔的放射状排列, 肝脾多发, 患者来自疫区, 患有糖尿病, 具有较强的临床辅助诊断价值, 同时可明确脓肿内坏死范围, 有助于进一步治疗方案的制订. 超声造影检查方便、快捷, 可作为类鼻疽病肝、脾脓肿的筛查手段, 有助于辅助非流行地区的超声诊断.

备注

学科分类: 胃肠病学和肝病学

手稿来源地: 四川省

同行评议报告学术质量分类

A级 (优秀): 0

B级 (非常好): 0

C级 (良好): C, C, C

D级 (一般): 0

E级 (差): 0

科学编辑:张砚梁 制作编辑:张砚梁

参考文献

1.	Wiersinga WJ, Currie BJ, Peacock SJ. Melioidosis. N Engl J Med. 2012;367:1035-1044.  [PubMed]  [DOI]

2.	Limmathurotsakul D, Golding N, Dance DA, Messina JP, Pigott DM, Moyes CL, Rolim DB, Bertherat E, Day NP, Peacock SJ, Hay SI. Predicted global distribution of Burkholderia pseudomallei and burden of melioidosis. Nat Microbiol. 2016;1:15008.  [PubMed]  [DOI]

3.	蒋 忠军, 宋 阳, 陆 振豸. 我国类鼻疽研究的历史与现状. 热带医学杂志. 2002;2:176-180.  [PubMed]  [DOI]

4.	匡 慧慧, 沈 定霞, 郑 维, 张 有江. 类鼻疽伯克霍尔德菌引起败血症伴肝脓肿一例并文献复习. 中华检验医学杂志. 2013;36:931-932.  [PubMed]  [DOI]

5.	Currie BJ, Ward L, Cheng AC. The epidemiology and clinical spectrum of melioidosis: 540 cases from the 20 year Darwin prospective study. PLoS Negl Trop Dis. 2010;4:e900.  [PubMed]  [DOI]

6.	Wiersinga WJ, Virk HS, Torres AG, Currie BJ, Peacock SJ, Dance DAB, Limmathurotsakul D. Melioidosis. Nat Rev Dis Primers. 2018;4:17107.  [PubMed]  [DOI]

7.	Domthong P, Chaisuksant S, Sawanyawisuth K. What clinical factors are associated with mortality in septicemic melioidosis? A report from an endemic area. J Infect Dev Ctries. 2016;10:404-409.  [PubMed]  [DOI]

8.	Fairley L, Smith S, Maisrikrod S, Henning L. Systematic review and meta-analysis of diagnostic tests for diagnosis of melioidosis. Acta Trop. 2021;214:105784.  [PubMed]  [DOI]

9.	Kingsley PV, Leader M, Nagodawithana NS, Tipre M, Sathiakumar N. Melioidosis in Malaysia: A Review of Case Reports. PLoS Negl Trop Dis. 2016;10:e0005182.  [PubMed]  [DOI]

10.	Ong SCL, Alemam MMM, Zakaria NA, Abdul Halim NA. Honeycomb and necklace signs in liver abscesses secondary to melioidosis. BMJ Case Rep. 2017;2017.  [PubMed]  [DOI]

11.	Apisarnthanarak P, Thairatananon A, Muangsomboon K, Lu DS, Mundy LM, Apisarnthanarak A. Computed tomography characteristics of hepatic and splenic abscesses associated with melioidosis: a 7-year study. J Med Imaging Radiat Oncol. 2011;55:176-182.  [PubMed]  [DOI]

12.	Popescu A, Sporea I, Şirli R, Dănilă M, Mare R, Grădinaru Taşcău O, Moga T. Does Contrast Enhanced Ultrasound improve the management of liver abscesses? A single centre experience. Med Ultrason. 2015;17:451-455.  [PubMed]  [DOI]